Мукоцеле, по своему определению, означает полость, заполненная слизью. Это достаточно частая патология слизистой оболочки полости рта, которая берет свое начало от закупоривания протоков малых слюнных желез и ретенции слизистого содержимого (ретенционный тип). Зачастую эта патология имеет травматическую причину из-за разрыва протока слюнной железы и истечения муцина в окружающие мягкие ткани (экстравазальный тип).
Все кистозные образования малых слюнных желез обобщая относятся к мукоцеле, которые бывают экстравазальными или ретенционными.
Мукоцеле в основном возникают на слизистой оболочке нижней губы. Однако они так же могут быть обнаружены в любой области, где расположены малые слюнные железы, например языке, слизистой щек, верхней губе или небе. Они выглядят в виде узелковых и/или везикуло-буллезных образований. Сначала мукоцеле обладают быстрым ростом, достигая различных размеров. Диаметр мукоцеле варьирует от нескольких миллиметров до сантиметров.
В основном они имеют голубоватый цвет с прозрачным слоем и мягкой консистенцией. Многие пациенты также сообщают о периодическом выходе вязкой жидкости из образования.
Мукоцеле чаще встречается у юных пациентов, нежели более взрослых.
Клинический случай
В клинику обратилась 20-летняя девушка с жалобами на припухлость на нижней поверхности языка, которая появилась примерно 7 месяцев назад. Образование возникло внезапно и постепенно увеличивалось в размере. Через 3-4 дня после появления произошел выход жидкости с последующим сокращением образования в размерах. Пациент сообщает о периодическом увеличении образования в размерах, а затем его уменьшение из-за выхода жидкости.
Боли или каких-либо других симптомов не отмечалось. Пациент не мог сообщить о травме в анамнезе.
При внутриротовом осмотре обнаружена плотная, хорошо определяемая припухлость на ножке на вентральной поверхности языка рядом я уздечкой языка, 1 см кзади от верхушки языка (Фото 1,2), примерные размеры 1,0х0,5 см. На поверхности образования заметны белые зоны с чередованием эритематозных. При пальпации мягкая консистенция, свободная подвижность во всех плоскостях с плотным прикреплением к вентральной поверхности.
Фото 1: Внутриротовая фотография пациента с обнаруженной плотной, хорошо определяемой припухлостью на вентральной поверхности языка
Фото 2: Внутриротовая фотография пациента с образованием на ножке
Основываясь на клиническом осмотре поставлен предварительный диагноз мукоцеле, проведен дифференциальный диагноз с травматической фибромой и липомой. После получения согласия на лечение проведена эксцизионная биопсия (Фото 3) с отправкой материала для патогистологического исследования. Иссеченная мягкая ткань показала некератинизорванный эпителий с подлежащим слоем соединительной ткани (Фото 4). Соединительная ткань содержала волокна коллагена и расширенный проток слюнной железы с муцином и нейтрофилами. Муцин определялся вместе с воспалительным инфильтратом, кровеносными сосудами, что напоминало мукоцеле.
Фото 3: Эксцизионная биопсия
Фото 4: Микрофотография образования, показывающая некератинизированный эпителий с муцином и нейтрофилами
Обсуждение
Мукоцеле, возникающее на вентральной поверхности языка, известно как мукоцеле желез Бландина-Нуна. Данный железы представляют собой компактную группу малых смешанных слизистых и серозных слюнных желез, расположенных на обеих сторонах от средней линии вентральной поверхности языка и ориентированных в форме подковы. Железы погружены в мышцы вентральной поверхности и покрыты тонким слоем слизистой оболочки, они также не разделены на доли и не инкапсулированы. Каждая железа примерно 1-8 мм шириной и 12-25 мм длинной, а также состоит из нескольких малых независимых желез. Они опорожняются посредством 5-6 малых выводных протоков, открывающихся у уздечки языка. Состав слюны из желез Бландина и Нуна неизвестен.
Мукоцеле желез Бландина-Нуна считается достаточно редким. В 1970 Heimansohn впервые сообщил о случае мукоцеле Бландина и Нуна у 14-летней девочки (его дочери).
С того момента было зарегистрировано еще несколько случаев. Harrison рассмотрел около 400 мукоцеле и только 9 их них возникали из слюнных желех языка. Согласно Jinbu мукоцеле Бландина-Нуна составляют 9,9% от всех мукоцеле полости рта. Nico сообщает о 8,3% мукоцеле желез Бландина-Нуна среди 36 педиатрических пациентов. De Camargo Moraes призывает не считать мукоцеле вентральной поверхности языка редкими: в его исследовании, из 312 случаев мукоцеле 48 были диагностированы как мукоцеле желез Бландина-Нуна, что составило 15,4% и вышло на второе место по частоте встречаемости. Hayashida сообщает о 9,83% образований на вентральной поверхности из 173 рассмотренных случаев.
Возникновение мукоцеле этих желез чаще возникает у молодых и у женщин. Женщины поражаются чаще мужчин примерно в соотношении 4:1. Возраст пациентов варьирует от 5 до 36 лет со средним показателем – 17 лет. Продолжительность между первым обнаружением образования и обращением к врачу занимает от 1 недели до 2 лет со средним показателем -3,6 месяца.
Мукоцеле Бландина-Нуна обычно асимптоматичны и относительно малых размеров от 2 мм в диаметре до 20 мм. Иногда они могут вырастать достаточно крупными, чтобы нарушать прием пищи, особенно у грудных детей, а также вызывать проблемы с речью и жеванием. Мукоцеле Бландина-Нуна могут располагаться в любом месте вентральной поверхности языка. Jinbu сообщает, что в 17 из 26 случаев (65,4%) образования располагаются на вентральной верхушке языка, а 9 (34,6%) возникают посередине между верхушкой и корнем языка. Также отмечено, что в 19 случаях (73%) они находились на средней линии, а 7 – латерально.
Различают 2 типа мукоцеле Бландина-Нуна:
— одни характеризуются как подслизистое образование, покрытое слизистой с долгим развитием без симптомов
— второе – более выступающий, часто на ножке и характеризуется болезненной чувствительностью и местной травмой в анамнезе.
Аномальный протоки или травма этих структур – наиболее частый этиологический фактор, приводящий к развитию таких патологий, сопровождающихся активными движениями языка в полости рта.
Sugerman установил, что мукоцеле Бландина-Нуна часто похожи на сосудистые поражения, пиогенные гранулемы, полипы или ороговевающую папиллому в зависимости от степени васкуляризации и атрофии. Также следует проводит дифдиагноз и с лимфангиомой.
Гистопатологическое изучение мукоцеде Бландина-Нуна показывает слизистые изливания и муцин без эпителиального слоя. Данное описание строго относится к экстравазальному типу, часто встречающемуся у молодых пациентов. В целом диагноз мукоцеле Бландина-Нуна по данным литературы ставился пациентам до 40 лет. Специальная окраска, такая как муциармин и галциан синий помогают обнаружить муцин, который находится в тканях или в макрофагах.
Лечение
Малые мукоцеле легко лечатся путем иссечения с последующим аккуратным выделением пораженной малой слюнной железы. Также успешна криохирургия и лазерная аблация. Более крупные образования могут быть лечены марсупиализацией или микро-марсупиализацией. В некоторых случаях перед хирургическим вмешательством полость кисты может быть заполнена слепочным материалом для лучшей визуализации и иссечения. Как альтернатива хирургии могут выступать инъекции стероидами.
Железы Бландина-Нуна, которые расположены глубоко в мышцах, могут стать причиной рецидива патологии. Внимательный осмотр и изучение анатомии желез позволяют минимизировать необходимость повторного хирургического вмешательства.
Заключение
Мукоцеле желез Бландина-Нуна необходимо учитывать при дифдиагнозе асимптоматичного образования на вентральной поверхности языка, так как клинически оно схоже с васкулярными поражениями, пиогенными гранулемами, полипами, ороговевающей папиломой и лимфангиомой. Иссечение обязательно должно сопровождаться гистопатологическим исследованием для окончательного подтверждения диагноза.