Сообщения о случаях множественных мукоцеле губ встречаются редко. В статье представлен клинический случай 9-летней пациентки с тремя мукоцеле на нижней губе. Для дифференциации и постановки диагноза мукоцеле, фибромы раздражения и других потенциально более злокачественных поражений требуется биопсия. В данном случае тотальная эксцизионная биопсия одновременно стала окончательным методом лечения. Параллельно с лечением поражений губ пациентка получала терапию по поводу посттравматического стрессового расстройства (ПТСР), которое часто сопровождается депрессией и тревогой. Для пациентов с ПТСР не редки телесно-ориентированные повторяющиеся действия, к которым может относиться постоянное прикусывание губ и другие вредные повторяющиеся формы поведения. Следовательно, в подобных случаях постоянного прикусывания губ лечение включает не только хирургическое удаление мукоцеле, но и направление к соответствующему специалисту в сфере психического здоровья для оценки и лечения ПТСР.
Обычно мукоцеле проявляется одиночным, четко отграниченным, куполообразным образованием на внутренней поверхности нижней губы, щечной слизистой, вентральной поверхности языка или в дне полости рта. Мукоцеле дна полости рта, связанное с подчелюстной железой, называется ранулой и встречается относительно редко.
Настоящий клинический случай необычен по двум причинам. Во-первых, у пациентки было три образования на нижней губе, выглядевших как узелковые, по цвету слизистой, поражения, клинически соответствующие мукоцеле или фиброме раздражения (Фото 1). Поиск в литературе с использованием PubMed и Ovid Medline подтвердил редкость наблюдения: обнаружен лишь один описанный случай множественных мукоцеле. Во-вторых, все три образования были плотными при пальпации и проявляли признаки гиперкератоза, что затрудняло дифференциацию мукоцеле и фибромы раздражения без гистологической верификации (биопсии).
Фото 1. Первичное обращение: множественные поражения слизистой на внутренней поверхности нижней губы диаметром от 3 до 7 мм. Все три образования демонстрировали клинические признаки умеренного гиперкератоза.
Клинический случай
Пациентка, афроамериканка 9 лет, направлена в отделение детской стоматологии Стоматологической школы UMKC из частной практики с жалобой на «шишки на нижней губе». Затем пациентку направили в клинику продвинутой подготовки по пародонтологии этой же школы для обследования и биопсии. Имелись три образования, идентичные по клинической картине, отличались лишь размерами. Срок их существования составлял 2,5 месяца. Пациента охотно сотрудничала с врачом, и с ее слов образования увеличиваются, когда она их кусают, и сильно ее раздражают. При клиническом осмотре выявлены три поражения слизистой на внутренней поверхности нижней губы диаметром приблизительно 7 мм, 5 мм и 3 мм. Все три образования демонстрировали клинические признаки гиперкератоза и были плотными при пальпации (Фото 1).
Опекун сообщил, что пациентка получает клонидин по 0,1 мг 1 раз в день по поводу ПТСР. Психотерапию пациентка не проходила; опекун уклонялся от обсуждения семейного анамнеза. Вследствие этого причина и давность ПТСР остались неизвестными.
Лечение проведено на повторном приеме и включало седацию закисью азота, местную анестезию и эксцизионную биопсию всех трех образований посредством рассечения скальпелем. Удаленные образования направлены на гистологическое исследование. Раны ушиты кетгутом 5-0 (хромовым) (Фото 2). Даны послеоперационные рекомендации, включая прием ибупрофена при послеоперационном дискомфорте. Пациентка не явилась на непосредственный послеоперационный осмотр, однако через 3 месяца с ней связались, и был предоставлен фотоснимок, подтверждающий полное заживление трех биопсийных участков (Фото 3).
Фото 2. Наложение швов на места биопсии.
Фото 3. Через 3 месяца после биопсии отмечено полное заживление.
Гистопатологическое исследование выявило экстравазацию муцина в окружающую фиброваскулярную соединительную ткань из разорванного слюнного протока с формированием кистоподобной полости (Фото 4). Истечение муцина вызвало реактивный воспалительный ответ с образованием грануляционной ткани и притоком макрофагов (Фото 5) для фагоцитоза вытекшего муцина (т. е. муцифагов, «пенистых» гистиоцитов). В прилежащих малых слюнных железах отмечались хронический воспалительный инфильтрат и расширение протоков. Покрывающий эпителий полости рта был гиперкератинизирован вследствие повторной травматизации прикусом (Фото 6). По всем трем образованиям установлен диагноз: мукоцеле, экстравазационного типа.
Фото 4. Эпителий полости рта с неровной поверхностной архитектурой перекрывает стенку из грануляционной ткани вокруг вытекшего муцина, формирующего кистоподобную полость. Окраска гематоксилином и эозином; увеличение ×100.
Фото 5. Вытекший муцин поглощается пенистыми гистиоцитами (муцифагами). Окраска гематоксилином и эозином; увеличение ×400.
Фото 6. Многослойный плоский эпителий полости рта с гиперпаракератозом и неровной поверхностной архитектурой перекрывает фиброваскулярную соединительную ткань и стенку из грануляционной ткани вокруг вытекшего муцина, формирующего кистоподобную полость. Окраска гематоксилином и эозином; увеличение ×200.
Обсуждение
В подобных случаях дифференциальная диагностика должна включать мукоцеле, фиброму раздражения, новообразования слюнных желез, сосудистые мальформации, липому и нейрофиброму. Как указано выше, клиническими характеристиками мукоцеле являются куполообразное вздутие, от мягкой до плотной консистенции при пальпации, и типичная локализация на нижней губе. Визуально дифференцировать фиброму и мукоцеле бывает сложно, поскольку они могут быть сходны по размеру и форме, и обе нередко имеют гиперкератотическую поверхность (а могут и не иметь) (Фото 7 и Фото 8). Следовательно, для подтверждения клинического предположения по поводу обоих поражений необходима биопсия.
Фото 7 и Фото 8. Примеры фибром раздражения нижней губы: умеренный гиперкератоз (Фото 7) и легкий гиперкератоз (Фото 8).
Клинически прикусывание губы может проявляться в виде простого гиперкератотического очага на красной кайме, фибромы раздражения или мукоцеле. Обычно эти поражения возникают поодиночке; множественные поражения наблюдаются редко. Хотя стойкий прикус губ не выделен в 2022-м издании Диагностического и статистического руководства по психическим расстройствам (DSM-5-TR) как отдельная нозология, он относится к категории «другие уточненные обсессивно-компульсивные и родственные расстройства». Более конкретно, постоянное прикусывание губ — это форма повторяющегося телесно-ориентированного поведения (ПТОП).
ПТОП представляет собой группу вредных действий, направленных на собственное тело, включая выдергивание волос (трихотилломанию), ковыряние/порезы кожи (дерматилломанию), кусание ногтей и, как в настоящем случае, постоянное прикусывание губ. Эти действия повторяющиеся и добровольные, однако пострадавшие часто сообщают о потере контроля над поведением. Импульс к ПТОП нередко вызывается определенными стимулами или ситуациями.
Эмоциональная и физическая травма, такая как насилие, злоупотребление или пренебрежение, тесно связаны с ПТСР у детей и подростков. Наиболее частые коморбидные состояния при ПТСР — синдром дефицита внимания и гиперактивности, депрессия и тревога. В данном случае наиболее вероятными стимулами, инициировавшими стойкий прикус губ, были стресс и тревога вследствие ПТСР.
Пациенты с ПТОП хорошо отвечают на когнитивно-поведенческую терапию (КПТ). Для лечения ПТОП применяют также тренинг обратного формирования привычки и диалектико-поведенческую терапию. Более того, считается, что для большинства детей и подростков с ПТСР травма-фокусированная КПТ более эффективна, чем лекарственная терапия. Комбинация КПТ и медикаментов обычно резервируется для тяжелых случаев ПТСР. В рассматриваемом случае пациентке назначили только клоnидин 0,1 мг в сутки. Из-за нежелания опекуна предоставлять полный семейный и лечебный анамнез осталось неясным, почему в качестве основной терапии ПТСР был выбран только клоnидин без психотерапии. Следует, однако, отметить, что клоnидин, агонист альфа-2-адренорецепторов, снижает высвобождение норадреналина и применялся для лечения ПТСР.
В данном случае эксцизионная биопсия с удалением всего образования одновременно стала окончательным лечением. Описаны и другие методы удаления мукоцеле, включая углекислотный (CO2) лазер, криохирургию, интралезионное введение стероидов и склерозирующих средств. Следует отметить, что для мукоцеле сравнительно высока частота рецидивов, тогда как для фибром раздражения — низкая. Для обеспечения благоприятного отдаленного исхода необходимо учитывать психологический компонент этиологии, в том числе направлять пациента к соответствующему специалисту по психическому здоровью.
Вывод
Настоящий случай был необычным, поскольку у пациентки выявлены множественные одновременные мукоцеле нижней губы с этиологией в виде прикуса губ на фоне ПТСР. Окончательное ведение подобных случаев должно включать эксцизионную биопсию для дифференциации и постановки диагноза, а также направление к специалисту в сфере психического здоровья для оценки и лечения ПТСР.